文章来源： 中华骨科杂志,2020,40 (17): 1165-1174
作者：刘帅 张敏刚 李天友 田凯旋 王继孟
资料与方法
一、纳入与排除标准 纳入标准：①明确诊断为DDH；②行CT扫描三维重建进行模拟手术，并行Bernese三联截骨术治疗；③主要观察指标为影像学结果和关节功能的改善情况；④回顾性观察性病例研究。 排除标准：①既往有髋关节手术史或治疗后畸形；②无临床症状的病例；③髋关节完全脱位，外展内旋位X线片证实脱位不可复位者；④年龄<8岁或>14岁；⑤合并其他基础疾病，不能耐受手术或资料不全者。 二、一般资料 回顾分析2014年7月至2017年6月小儿骨科采用Bernese骨盆三联截骨术治疗的大龄儿童DDH病例资料共12例（19髋），其中男5例（7髋），女7例（12髋）；左侧4例，右侧1例，双侧7例。年龄（11.14±1.98）岁（范围：8~13.33岁）。 12例中因长距离行走后髋关节疼痛就诊2例，因髋关节间断疼痛休息后好转就诊3例，因步态跛行就诊5例，因髋关节疼痛伴步态跛行就诊2例。 根据脱位程度对19髋进行Tonnis分型，其中Ⅰ型8髋，Ⅱ型11髋；根据Reimers指数（Reimers index，RI）[8]，6髋的0.20≤RI<0.33为髋臼发育不良，13髋0.33≤ RI<1为半脱位。 二、手术模拟 （一）数据采集 本组12例患儿术前均行骨盆-双股骨全长CT扫描，将DICOM格式的CT扫描数据导入医学影像控制软件Mimics 15.0（Materialise公司，比利时）。 （二）模型建立 在Mimics软件中，应用'区域生长分割'分别选择并提取骶骨及双侧髂骨、耻骨、坐骨、股骨masks，获取骶骨及双侧髂骨、耻骨、坐骨、股骨3D模型。 （三）影像学观察 观察髋臼和股骨的影像学特点，'测量'标签下应用'测量角度'于3D模型上测量股骨颈干角、前倾角[6]，应用'测量距离'测量骨盆骶棘韧带长度以观察其长度变化。 （四）模拟截骨 旋转3D骨模型，调整合适角度，进行模型切割，模拟股骨近端内翻去旋转截骨，将预先采集的锁定钢板（AO Synthes公司，瑞士）模型（stl格式）导入并模拟固定股骨截骨端，移动股骨头以复位，恢复Shenton线连续性。 依次模拟Steel、Le Coeur截骨术。二者髂骨截骨均起自髂前上棘稍下方，直行截至坐骨大切迹处，完全截断髂骨。Steel坐骨截骨位于坐骨结节内侧，耻骨截骨位于耻骨结节内侧。Le Coeur不行坐骨截骨，耻骨截骨位于耻骨联合外侧约2 cm处，纵行截断耻骨上、下支。截骨完成后，将截骨远端向前、下、外侧适当旋转，加强髋臼前外侧包容，注意避免过度覆盖。观察此时髋臼与股骨头之位置关系。模拟Bernese三联截骨，以股骨头球心为旋转中心，适当旋转游离髋臼以加强髋关节前方及外侧包容。注意避免髋臼前方过度覆盖，旋转股骨使屈髋90°以观察头臼是否存在撞击。观察模拟手术效果，证实截骨后股骨头可获得满意覆盖（图1）。 图1 CT扫描三维重建模拟Bernese骨盆三联截骨术示意图 A 建立3D骨模型，标记截骨线并截骨 B 模拟股骨近端内翻去旋转截骨并安装钢板模型，见双侧Shenton线恢复连续性 C 模拟Bernese骨盆三联截骨术，双侧髋关节包容满意，交叉长螺钉内固定 D 消除股骨影像，见双侧髋臼交叉征阴性，表明髋臼旋转无过度后倾 E 模拟右侧术后屈髋90°观察髋关节覆盖良好而无头臼撞击 F 模拟Steel三联截骨，见髋臼中心向后下方移位 G 模拟Le Coeur三联截骨，见髋臼中心向前下方移位 H 模拟Bernese三联截骨，见髋臼中心位于原位 三、手术方法 （一）术前准备 患儿均采用气管插管全麻，取平卧位，患侧髋部适当垫高。 （二）股骨截骨 经股骨近端外侧纵行切口行股骨转子间内翻去旋转截骨术，前倾角矫正至10°~15°，颈干角矫正至125°~130°，以锁定钢板固定。 （三）坐骨截骨 本组中8髋经股骨切口行坐骨截骨者，取侧卧位截骨。经股骨近端外侧入路，切口起自大转子上缘，纵行向下约10 cm。经大转子稍后方劈开髂胫束及股外侧肌。股骨截骨完成后，自转子间嵴向后内侧剥离短旋肌群止点，游离并保护后方坐骨神经，暴露坐骨髋臼端（图2A）。透视确认后于坐骨结节-坐骨棘之间骨膜下截断坐骨。 图2 Bernese骨盆三联截骨术坐骨截骨手术方法示意图 A 股骨切口坐骨截骨，自转子间嵴向后内侧剥离短旋肌群止点，游离并保护后方坐骨神经，暴露坐骨髋臼端，于坐骨结节-坐骨棘之间骨膜下截断坐骨 B 独立切口行坐骨截骨，经长收肌-耻骨肌间隙向下分离，注意保护闭孔神经肌支，再经短收肌/闭孔外肌-耻骨肌间隙（即闭孔外肌前方、耻骨肌后方）暴露坐骨髋臼端，于坐骨结节-坐骨棘之间骨膜下截断坐骨 余11髋经独立切口行坐骨截骨，患髋外展屈曲45°。取Ludloff入路，切口起自长收肌耻骨止点处，沿长收肌前缘做纵行切口约3 cm，经长收肌-耻骨肌间隙向下分离，注意保护闭孔神经肌支，再经短收肌/闭孔外肌-耻骨肌间隙（即闭孔外肌前方、耻骨肌后方）暴露坐骨髋臼端（图2B）。透视确认后于坐骨结节-坐骨棘之间骨膜下截断坐骨。 （四）髂骨、耻骨截骨 经Bikini入路行髂骨、耻骨截骨。皮肤切口起自髂嵴中点，经髂前上棘内侧缘走行，止于耻骨上支中份稍下方。经阔筋膜张肌-缝匠肌间隙分离，剥离髂骨外板附着肌肉，暴露髋关节囊前外侧，向下显露腹股沟韧带-髂腰肌间隙，将髂腰肌牵向外侧（注意保护髂腰肌前方股神经），将髂外-股血管牵向内侧，经髂腰肌-耻骨肌间隙，于耻骨肌起点外侧暴露耻骨髋臼端，透视确认后骨膜下截断耻骨（图3）。截取髂前上棘并缝匠肌起点，注意保护股外侧皮神经，连同髂骨内板附着肌肉向内侧剥离，髂骨内外板均剥离至显露坐骨大切迹。 图3 Bernese骨盆三联截骨术髂骨、耻骨截骨手术方法示意图。经Bikini入路行髂骨、耻骨截骨，剥离髂骨外板附着肌肉，暴露髋关节囊前外侧，向下显露腹股沟韧带-髂腰肌间隙，将髂腰肌牵向外侧（注意保护髂腰肌前方股神经），将髂外-股血管牵向内侧，经髂腰肌-耻骨肌间隙，于耻骨肌起点外侧暴露耻骨髋臼端，骨膜下截断耻骨 经髂前上棘稍下方向坐骨大切迹截骨，于弓状线前方1.0~1.5 cm处向后下方偏转约60°，注意保护坐骨神经，继续截断髂骨，透视确认截骨完全。打入Schanz钉2枚把持髋臼，透视下将髋臼按三轴平面向前、下、外侧翻转，注意避免髋臼交叉征（+），覆盖股骨头满意后置入长螺钉（AO Synthes公司，瑞士）3枚固定髂骨断端。将截下之髂前上棘以螺钉固定回原位。 （五）截骨后处理 逐层关闭切口，无需留置引流。酒精纱布覆盖切口，敷贴局部加压包扎。患肢屈膝15°应用管型石膏固定大腿中段至小腿中段，膝下包绕木棍1根维持内旋15°位。 术后5~7 d，患儿肢体疼痛缓解并适应石膏，予以出院。患儿术后定期复查，摄X线片并指导功能锻炼，4~6周时X线片见髂骨、股骨截骨处骨痂生成，予拆除石膏；8~12周后患肢逐渐负重。 四、评价标准 本组所有患儿均以门诊复查的方式随访，术后1、3、6、12个月及之后每年随访，约术后1年后患儿步态和关节功能均已稳定，因而本研究中保证末次随访距手术时间>1年。 （一）影像学检查 1．Shenton线的连续性 观察Shenton线连续性的恢复情况，Shenton线为耻骨上支下缘与股骨近端内侧缘相延续的光滑曲线，该线中断提示髋关节脱位或半脱位（图4A）。 图4 大龄DDH评价指标示意图 A 曲线s为Shenton线，代表髋臼下缘和股骨近端下缘的连续性；角A为Sharp角，为双侧泪滴下缘连线与一侧髋臼外上缘与同侧泪滴下缘连线的夹角 B 角C为中心边缘角（center-edge angle，CEA），为髋臼外上缘到股骨头中心连线与身体中心平行线的夹角；Reimers指数为未覆盖股骨头所占比例，即a/（a+b）×100% 2．Sharp角、中心边缘角 采用图像测量软件Digimizer 4.6.1（MedCalc公司，美国）测量术前、术后的Sharp角[9]（图4A）、中心边缘角[10]（center-edge angle，CEA，图4B）。 Sharp角为双侧泪滴下缘连线与一侧髋臼外上缘与同侧泪滴下缘连线的夹角，代表髋臼向外侧倾斜的程度，正常值为33°~38°，39°~42°为正常上限值，>47°为关节发育不良。 CEA为髋臼外上缘到股骨头中心连线与身体中心平行线的夹角，用于评价股骨头中心与臼顶宽度的关系。正常参考范围：CEA≥15°（6~13岁）或CEA≥20°（≥14岁），该角过小提示髋臼对股骨头的包容不良。 3．Reimers指数 Reimers指数（Reimers’s indexes，RI）为未被髋臼覆盖的股骨头占股骨头总宽度的比例，采用图像测量软件Digimizer 4.6.1测量并计算RI，该指数越大提示股骨头覆盖率越低：0.20≤RI<0.33为髋臼发育不良，0.33≤RI<1为半脱位，RI=1时为完全脱位。 4．改良Severin分类 本组采用改良Severin分类[11]评价影像学结果：优，CEA≥15°（6~13岁）或CEA≥20°（≥14岁）且髋关节外观正常；良，CEA≥15°（6~13岁）或CEA≥20°（≥14岁）但股骨头、颈或髋臼中度畸形；可，CEA<15°（6~13岁）或CEA<20°（≥14岁）伴髋臼发育不良但无半脱位；差，髋关节半脱位，或股骨头与假臼相关节，或髋关节术后再脱位。然后根据分类结果计算优良率。 （二）临床疗效评价 本组中以改良McKay分级[12]评价髋关节功能恢复情况，分为4级：优，关节稳定、无痛、无跛行，Trendelenburg征（-），关节活动无受限；良，关节稳定、无痛、步态正常或轻度跛行，Trendelenburg征（-），关节活动轻度受限；可，关节稳定、无痛和/或Trendelenburg征（+）和/或关节活动中度受限；差，关节不稳定、跛行和/或Trendelenburg征（+），关节活动重度受限或脱位。根据分级结果计算优良率。 五、统计学分析 采用SPSS 24.0（IBM公司，美国）统计软件包进行统计学分析。以配对样本t检验比较术前及末次随访时Sharp角、CEA、Reimers指数的变化，以及骶棘韧带模拟长度的变化情况。检验水准α值取双侧0.05。
结果
一、一般结果 本组12例（19髋）均顺利完成手术，手术时间（357±33）min（范围：290~410 min）；术中出血量（784±112）ml（范围：550~1 000 ml）。12例患儿随访时间（34.84±8.39）个月（范围：16~48个月）。 19髋均同期行Bernese骨盆三联截骨+股骨近端内翻去旋转截骨。其中早期病例11髋的坐骨截骨经独立切口完成，余后期病例8髋的坐骨截骨经股骨切口完成。 应用Fisher确切概率法比较不同Tonnis分型术后影像学结果和临床功能优良率。影像学结果优良率，Ⅰ型为100%，Ⅱ型为73%，差异无统计学意义（P=0.228）；临床功能优良率，Ⅰ型为100%，Ⅱ型为91%，差异无统计学意义（P=1.000）。 二、CT扫描三维重建 本组病例经CT扫描三维重建证实，所有股骨畸形均可通过截骨矫正。模拟复位后，所有髋臼发育不良和可复性半脱位均可通过Bernese三联截骨获得满意包容，截骨旋转后髋臼中心位于原位，经屈髋验证无头臼撞击。模拟Steel三联截骨时，均见髋臼中心向后下方移位；模拟Le Coeur三联截骨时，均见髋臼中心向前下方移位。股骨头须跟随二者髋臼中心移动向做相应调整，方可再次实现中心性复位，否则将出现头臼在虚拟空间中的部分重叠。此时股骨头位置较健侧（或已复位的对侧）偏低，且有向后（Steel）或向前（Le Coeur）之位移。 本组骶棘韧带模拟长度由模拟术前（48.40±10.00）mm减小至模拟术后（41.60±10.47）mm，减少了6.8 mm，差异有统计学意义（t=6.775，P<0.05）。 三、影像学结果 （一）Shenton线连续性 本组中术前12髋Shenton线不连续，至末次随访时均恢复连续性。 （二）Sharp角、CEA 至末次随访，19髋Sharp角由55°±3°改善至36°±3°，较术前低19°，差异有统计学意义（t=19.226，P<0.05）；至末次随访，19髋CEA由-8°±14°改善至22°±3°，较术前改善了30°，差异有统计学意义（t=-9.419，P<0.05）。 （三）Reimers指数 至末次随访，19髋的RI由0.50±0.17改善至0.14±0.03，较术前减少0.36，差异有统计学意义（t=8.609，P<0.05）。 （四）改良Severin分类 本组19髋中，依据改良Severin分类，优12髋、良4髋、可3髋，优良率84%（图5）。 图5 女，12岁，Bernese骨盆三联截骨术治疗双侧DDH（与图1为同一病例） A 术前骨盆正位X线片示双侧髋关节半脱位，Shenton线不连续 B 髋关节外展内旋位X线片见双侧股骨头复位满意，Shenton线恢复连续性 C 术后16个月骨盆正位X线片示双侧髋关节包容良好，左坐骨骨不连 D 术后33个月（末次随访）骨盆正位X线片示双髋关节包容良好 E~G 术后33个月髋臼外侧覆盖分别增加39°（左），19°（右）；末次随访时前方覆盖分别增加25°（左），35°（右） 四、改良McKay分级 根据改良McKay分级，本组19髋中优12髋、良6髋、可1髋，优良率为95%。 五、并发症 随访过程中2髋存在坐骨骨不连，可能和矫正幅度过大有关[13]，但无局部疼痛，亦不影响坐卧行走等功能活动，嘱其限制剧烈活动，避免跌坐损伤，继续观察后续病情变化。 2例患儿术后存在双下肢不等长，但均<2 cm，至末次随访时，仍处于观察状态。所有患儿术后均未出现股骨头缺血坏死、感染、断钉、神经血管损伤等并发症。
讨论
一、应用骨盆三联截骨术的基本要求 晚期发现的大龄DDH患儿常因疼痛和跛行就诊，由于未能早期干预，患儿已失去最佳的治疗机会；手术治疗仅以增加包容和缓解临床症状为主，切开复位在此年龄段患儿中应当慎用。对于单纯髋臼发育不良者，头臼匹配而对位良好，Shenton线即髋关节下线连续性完整，通过三联截骨可以有效纠正髋臼方向并改善包容，效果往往良好。对于轻度半脱位的关节，Shenton线中断即股骨头已向外上方移位，髋臼下方部分空虚。此时应摄外展内旋位X线片，证实Shenton线可恢复连续即股骨头可复位，这提示髋臼内无明显阻挡复位因素存在，而后可行三联截骨改善覆盖。对于严重半脱位和完全脱位的患儿，在不切开复位的前提下股骨头无法实现中心性复位，髋臼旋转将引起下肢力线再次外移，因此不建议应用重建性手术治疗。姑息性手术如Chiari骨盆内移截骨术能够提供有效的骨性覆盖，同时下肢力线适当内移，对改善症状效果较为确切，应为首选方案。与早期治疗后的残留畸形不同，初次发现的大龄儿童DDH病理改变更为复杂，各种截骨术均有较为严格的适应证和相应的治疗效果，术者应视具体情况加以选择，而不当以个人擅长作为出发点[14]。 二、应用Bernese三联截骨术的疗效 在我们的研究中，Bernese三联截骨用于治疗单纯髋臼发育不良和可复性半脱位，术后Shenton线连续性恢复证实关节复位良好，Sharp角、CEA和RI均矫正至正常范围，股骨头获得满意包容。术前存在关节疼痛的患儿，术后均获缓解。改良Severin分类和改良McKay分级在优、良、可的分布上不完全一致，即影像学结果和临床效果之间不完全对应。这提示我们良好的包容有利于缓解关节疼痛，而良好的肢体功能则不仅要求关节畸形得到矫正，亦对肢体长度和肌力配布有所要求。 三、Bernese三联截骨术的优势 各种三联截骨术的主要差别在于截骨位置不同，更接近髋臼的截骨可获得更大的活动度，但也意味着更大的游离不稳定。耻骨截骨可通过Bikini切口向下延长完成，操作较为简单，而坐骨截骨的入路和位置则是区分不同截骨方式的要点所在。既往研究认为骶结节韧带和骶棘韧带均会限制髋臼旋转，因而建议坐骨截骨应位于骶棘韧带止点近侧以尽量靠近髋臼[2,3]，Tonnis[1, 15,16]、Polygonal[17]等三联截骨术的优势即在于此。在我们的研究中通过CT扫描三维重建模拟手术证实，术后所有病例的骶棘韧带均存在一定短缩。尽管只有几毫米的改变，但足以表明即使坐骨截骨位于骶结节韧带和骶棘韧带止点之间，保留骶棘韧带止点于髋臼端，亦不会影响对游离髋臼进行适当旋转；而骶棘韧带在髋臼端的附着或可维持其潜在稳定性，避免过度外移。因此我们认为，坐骨截骨在骶棘韧带止点以上可以实现更大的髋臼游离，但这不是必须的[15]。在我们的治疗中，早期坐骨截骨经分离肌间隙完成，不采取经耻骨断端向后方截断坐骨的方法，以保证坐骨截骨定位准确，可于直视下完全截骨，并避免损伤闭孔神经和坐骨神经。后期坐骨截骨采用股骨切口剥离短旋肌群完成，截骨后重建肌群止点，减少了一个切口的创伤，但短旋肌群的剥离重建是否对关节功能存在影响，有待长期随访观察。其他三联截骨术如Steel[18,19,20]、Carlioz[21]、Le Coeur[22]手术等，髂骨均呈直线截骨，以髂骨截骨远端后方骨端为支点，旋转下压后势必造成一定程度的髋臼下降或外移[23]，改变关节的中心。而Bernese三联截骨的精华正在于'钝角'式的髂骨截骨，取法于'Bernese髋臼周围截骨术'，即以复位良好的股骨头为旋转中心改善髋臼包容，顶点和平面的对接不仅稳定性良好无需植骨，更避免了髋臼的过度下降，尤其适合单侧髋臼发育不良的矫正。股骨截骨在骨盆截骨之前完成，以确切复位并提供真正的旋转中心[24]，避免髋臼过度外移、下降和后倾。 四、骨盆三联截骨术的并发症及手术风险 如前所述，更接近髋臼的截骨可以获得更大的活动度，也意味着更大的截骨端分离。三联截骨中以坐骨骨不连发生率最高，有时可引起局部端坐痛。本组2髋坐骨骨不连，但无临床症状，可能与截骨位置在坐骨结节上方而非直接承重区有关。骨盆截骨和股骨截骨均会导致肢体不等长的发生，进而引起跛行步态。对髋关节矫形良好的病例，股骨不等长引起的跛行可通过骨骺阻滞、短缩截骨或截骨延长术治疗。本组2例下肢不等长均<2 cm，暂予观察，后期可能需要再次手术干预。关节僵硬是髋关节手术中较为严重的并发症，与髋臼成形术引起髋臼形变、切开复位术引起关节黏连有关。因此不切开关节囊的三联截骨可改变髋臼方向而不引起髋臼形变，更为适合单纯的髋臼发育不良和可复性半脱位，发生股骨头坏死的风险亦相应较低。神经血管损伤是三联截骨术中可直接导致的严重并发症，髂骨截骨可置入Hoffman拉钩保护坐骨神经。耻骨截骨处靠近死亡冠，分离暴露时需严格骨膜下操作，以免引起难以控制的大出血，股神经通过牵开髂腰肌进行保护。坐骨截骨可能伤及坐骨神经，经前路截骨时尤需细致操作以避免误伤，经后路时坐骨神经可适当分离直视或翻起股方肌进行保护。 五、CT扫描三维重建模拟手术的意义 CT扫描三维重建在DDH的诊疗中应用已久，在早期的三维参数测量和近年的手术模拟中均有重要意义[6]。对于大龄儿童，其病理改变更为复杂，不同的髋臼缺损类型、不同的股骨近端畸形改变均是影响手术操作的重要因素。无死角的观察、精准的测量配合完善的手术模拟可以早期明确对手术指征的判断，利于术者把握病情，制定详尽细致的操作方案。股骨截骨是矫正股骨近端畸形的重要手段，术前对股骨畸形的评价极其重要，不仅要考虑当前的形态，更要考虑到骨盆截骨之后头臼位置的进一步变化。在三维模型上观察股骨形态，标准化测量前倾角、颈干角以及股骨长度，利用三维CT模拟手术，可确定截骨位置并计算截骨量，矫正患侧畸形于正常范围，于模拟复位股骨头后进一步观察头臼对位和形态，验证矫形效果。在三维模型上侧方观察髋臼方向异常，可指导骨盆截骨后对游离髋臼的旋转操作。若以加强前方覆盖为主，则向前外侧充分旋转的同时须避免后方覆盖不足。若以加强外侧覆盖为主，则向外侧旋转的同时，需适当内旋髋臼以避免前方过度覆盖造成头臼撞击。 在既往的研究中，Steel和Le Coeur三联截骨应用较多，通过CT扫描三维重建技术进行模拟并与Bernese三联截骨对比，可使术者获知以上术式各不相同的矫形效果（图1）以进行充分的术前评估和术式决策，在具体的实践中根据拟获得的髋臼中心空间位置有选择的应用，使髋臼覆盖的加强与肢体长度、力线位置的改善相协调，将关节局部的矫形扩展至肢体功能的改善。若术者对所选术式熟习不足，亦可打印模型或制作导板预先演练，提高认知和技巧。通过模拟测量手术前后髋关节周围肌肉、韧带等结构的起止点，亦可观察截骨手术对肌力平衡和力臂改善的作用，从力学上帮助术者制定更为详尽的操作方案。本研究通过对骶棘韧带长度的三维测量，更改变了以往对坐骨截骨位置的思考。但CT辐射量大，不可过度应用，应和普通X线检查综合运用，互补不足，而不能够完全替代。 本研究存在一定的不足，骶棘韧带的测量是在三维骨模型上模拟完成，缺少实际截骨后的CT扫数据进行对比；对重建后关节中心的位置、下肢力线、肌力的配布以及关节寿命缺少长期随访研究[25]。但Bernese骨盆三联截骨术治疗大龄儿童DDH短期效果良好，在CT扫描三维重建模拟手术的辅助下可以更为精确地评价手术指征、量化操作细节并直观判断治疗效果，值得临床推广应用。
参考文献（略）
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